Turkish Archives of Otolaryngology 2014 DOI:10.5152/tao.2014.629
Lemierre's Syndrome Case Secondary to Otitis Media
Otitis Mediaya Sekonder Lemierre Sendromu Olgusu
Göksel Turhal, Sercan Göde, Kerem Öztürk, Cem Bilgen, Tayfun Kirazlı
Department of Otorhinolaryngologic Diseases, Ege University, İzmir, Turkey
Case Report
Olgu Sunumu
Lemierre’s syndrome is a rare but fatal thrombophle-
bitis of the internal jugular vein (IJV). It usually fol-
lows acute oropharyngeal infections in healthy, young
adults. Fusobacterium necrophorum is the most
common bacteria that causes Lemierre’s syndrome,
whereas various microorganisms are reported. We are
reporting a case with Lemierre’s syndrome secondary
to otitis media, which is a rare occurrence of a rare
disease.
Key Words: Lemierre’s syndrome, otitis media, internal
jugular vein thrombophlebitis
Lemierre sendromu internal juguler venin (IJV) nadir
görülen ancak ölümcül trombofilebitidir. Sıklıkla akut
orofarengeal enfeksiyonu takiben sağlıklı, genç yetişkin-
lerde görülür. Lemierre sendromuna en sık neden olan
bakteri Fusobacterium necrophorum olmakla birlikte
çeşitli mikroorganizmaların da neden olduğu gösteril-
miştir. Bu çalışmada otite sekonder gelişmiş Lemierre
sendromu olan bir olgu sunarak az görülen bir hastalığın
az görülen bir ortaya çıkış şeklini bildireceğiz.
Anahtar Kelimeler: Lemierre sendromu, otitis media,
internal juguler ven trombofilebiti
Abstract
Address for Correspondence/Yazışma Adresi:
Göksel Turhal, Department of
Otorhinolaryngologic Diseases, Ege University,
İzmir, Turkey
Phone: +90 533 723 16 26
E-mail: gokselturhal@gmail.com
Received Date/Geliş Tarihi: 21.05.2014
Accepted Date/Kabul Tarihi: 18.08.2014
Available Online Date/Çevrimiçi Yayın Tarihi:
14.11.2014
© Copyright 2014 by Offical Journal of the Turkish
Society of Otorhinolaryngology and Head and
Neck Surgery Available online at
www.turkarchotolaryngol.net
© Telif Hakkı 2014 Türk Kulak Burun Boğaz ve Baş
Boyun Cerrahisi Derneği Makale metnine
www.turkarchotolaryngol.net web sayfasından
ulaşılabilir.
DOI:10.5152/tao.2014.629
Turkish Archives of Otolaryngology
Türk Otolarengoloji Arşivi
Article in Press
Özet
Giriş
Lemirerre sendromu nadir görülen, internal ju-
guler venin (IJV) septik tromboflebiti ile seyre-
den, neden olarak çeşitli bakteriler bildirilse de
genellikle Fusobacterium necrophorum’un neden
olduğu ölümcül bir enfeksiyondur. Trombofilebit
hematojen yolla metastatik septik embolilere ve
bakteriyemiye yol açar. Antibiyotik öncesi dönem-
de klinik tablo genellikle fulminan sepsis ve ölümle
seyrederken antibiyotiklerin kullanıma girmesiyle
birlikte hastalıkla ilişkili morbidite ve mortalite
ciddi oranda azalmıştır. Olguların çoğunda palatin
tonsiller ve peritonsiller doku enfeksiyon kaynağı-
nın primer kaynağı (%87.1) olmakla birlikte, çok
daha nadir olarak da görülse mastoidite (%2.7),
odontojenik enfeksiyonlara (%1.8), parotite, sinü-
zite veya baş boyun bölgesinin cilt ve ciltaltı doku-
sunun primer enfeksiyonlarına bağlı olarak da gö-
rülebilir (1). Bu çalışmada kulak akıntısı ve işitme
azlığı şikayetleriyle acil servise başvuran, yapılan
tetkik ve muayenelerinde otitis mediaya sekonder
IJV tromboflebiti saptanan bir olguyu sunuyoruz.
Olgu Sunumu
Bilinen hiçbir ek hastalığı olmayan 30 yaşında er-
kek hasta acil servise 3 gündür üst solunum yolu
enfeksiyonu ve sağ kulakta kanlı akıntı şikayetleri
ile başvurdu. Hastanın fizik muayenesinde 37°C
ateş, sağda orta kulakta ciddi ödem, hemora-
jik ve pürülan akıntı dışında patoloji saptanmadı
(Şekil 1). Hastanın öyküsünde daha önceden oto-
lojik bir probleminin olmadığı öğrenildi. Boyun
palpasyonunda boyunda hassasiyet ya da kitle iz-
lenmedi. Hemogramda lökosit 7100/µL, nötrofil
%86.7 ve trombositopeni (40,000/µL) saptandı.
Kan biyokimyasında kreatinin (3.2 mg/dL) ve
CRP (19.1 mg/dL) yüksekliği dikkat çekmekteydi.
Hastanın başvuru anındaki kan basıncı düzeyi dü-
şük (75/49 mm Hg) saptandı. Hastanın bilinç du-
rumunda konfüzyon izlendiği için perisinüzoidal
abse düşünülerek acil serviste öncelikle kranial bil-
gisayarlı tomografi (BT) çekildi. Kranial BT’de sağ
sigmoid ve transvers sinüste trombofilebit saptandı
ancak intrakranial patoloji saptanmadı. Hasta ge-
nel durum, laboratuar ve görüntüleme tetkikleri
ile birlikte değerlendirildiğinde septik trombofi-
lebit ve multiorgan tutulumu düşünülerek hastaya
abdominal ultrasonografi (USG), temporal BT,
kontrastlı boyun ve toraks anjiyo BT ve kranial
manyetik rezonans (MR) tetkikleri yapıldı. Gö-
rüntüleme tetkiklerinde sağ orta kulak boşluğunda
otomastoidit, sağda juguler ven boyunca devamlı-
lık gösteren, sigmoid ve transvers sinüslere kadar
uzanan trombofilebit, akciğerde minimal plevral
efüzyon ve septik emboli ile uyumlu konsolidasyon
alanları izlendi (Şekil 2, 3 ve 4). Hasta komplike
otitis media, akut renal tübüler nekroz, sepsis ve
sepsise sekonder pansitopeni ve akciğerde septik
emboli tanıları ile iç hastalıkları servisine inter-
ne oldu. Hastada intrakranial abse olmadığı için
yoğun bakım koşullarında tıbbi tedavisi ve antibi-
yopterapisi başlandı. Hastaya intravenöz (IV) hid-
rasyon başlandı. Kan kültürleri alındı ve enfeksiyon hastalıkları
önerisi ile hastaya 4x2.25 gr piperasilin/tazobaktam ve 400 mg
teikoplanin tedavisi başlandı. Ayrıca hastanın akıntılı olan sağ
kulağına da topikal siprofloksasin tedavisi başlandı. Hastanın
kan kültürlerinde metisilin dirençli koagulaz negatif stafilokok
ve parvimonas micra üredi. Hastanın takiplerinde ateş yüksek-
liği olduğu için teikoplanin tedavisi daptomisin ile değiştirildi.
Pansitopeni nedeniyle yapılan kemik iliği biyopsisinde anlamlı
patoloji saptanmadı. Hastanın takiplerinde ateşi geriledi, arter-
yel tansiyonları ve kreatinin seviyeleri normale döndü, kontrol
akciğer grafisinde parankimdeki infiltrasyonları regrese oldu.
Hasta tıbbi tedaviye yanıt verdiği ve intrakranial abse olmadığı
için cerrahisi elektif olarak planlandı. Hastanın genel durumu
düzeldikten sonra hasta Kulak Burun Boğaz Hastalıkları ser-
visine transfer edildi. Hasta ameliyata alınırken akut otite bağlı
mastoidit düşünülerek operasyona başlandı ancak cerrahi sıra-
sında hastada kolesteatom saptandı. Bunun üzerine hastaya açık
kavite timpanomastoidektomi uygulandı. Piperasilin/tazobak-
tam tedavisi operasyondan sonra 7 gün daha devam edildi. Has-
tanın enfeksiyonu takiplerinde tamamen geriledi ve hasta iki
hafta oral amoksisilin/klavulanik asit tedavisi verilerek taburcu
Turkish Archives of Otolaryngology 2014
DOI:10.5152/tao.2014.629
Turhal et al.
Lemierre's Syndrome Secondary to Otitis Media
Şekil 1. Kronik otitin akut alevlenmesi. Hastanın endoskopik
kulak kaydında orta kulağın ciddi olarak akıtılı ve ödemli olduğu
gözüküyor
Şekil 3. Kırmızı ok sağ sigmoid sinüsteki hava dansitelerini
göstermektedir
Şekil 4. Kırmızı ok kontrastlı boyun anjiyo BT’de sağ internal juguler
vendeki tromboze görünümle hava dansitelerini göstermektedir
BT: bilgisayarlı tomografi
Şekil 2. Kırmızı ok sağ orta kulak kavitesindeki otomastoiditi
göstermektedir
edildi. Hasta tedavisi boyunca antikoagulan tedavi almadı. Ay-
rıca hastadan hem tedavi sırasında hem de çalışma için gerekli
bütün onamlar alındı.
Tartışma
Olguların çoğu 16-25 yaş arasında görülürken, daha genç ve
yaşlı hastalarda da Lemierre sendromu görülebilmektedir. Has-
taların çoğu daha önce herhangi bir sağlık problemi olmayan
bireylerdir. Lemierre sendromunun etyolojisinde çoğunlukla
Fusobacterium necrophorum (%81.7) olmakla birlikte Bacteroi-
des, Eikenella, Porhyromonas, Prevotella, Proteus, Streptococus,
Peptostreptococcus ve Staphylococcus aureus olmak üzere bir-
çok organizma bildirilmiştir. Vakaların %12.8’inde ise kültürler
negatif bulunmuştur (2).
Hastaların klinik bulguları enfeksiyonun primer bölgesine
bağlı olarak gelişmektedir. Farenjit vakaları olguların çoğunu
oluşturduğu için birçok hastada boğaz ağrısı ilk bulgu olarak
karşımıza çıkmaktadır. Bunun dışında ateş, boyunda şişlik,
pulmoner tutuluma bağlı dispne ve hemoptizi, kas ve eklem
ağrıları da klasik klinik tabloda bulunabilir (3). Enfeksiyon, en
sık primer bölge palatin tonsiller ve farenks olmak üzere orta
kulak, paranazal sinüsler ya da parotid glanddan IJV’in olduğu
lateral farengeal bölgeye geçer ve septik trombofilebite yol açar.
Septik trombofilebit distal bölgelerde septik embolizasyona yol
açar. Bunun sonucu olarak en sık akciğerler (%97) etkilenmek
üzere multiorgan tutulumu gerçekleşir (4). Bu yüzden hastalar
bütün olarak değerlendirilmeli ve olguda da olduğu gibi ak-
ciğer ve sepsis gibi multiorgan tutulumu düşündüren uyarıcı
özellikler olduğunda hızlı bir şekilde değerlendirilip tedavisi
başlanmalıdır.
Lemierre sendromunun tanısı IJV trombozunun gösterilmesi
ve pozitif kan kültürü ile konmaktadır. Boyun bölgesinin kont-
rastlı BT’si trombüsün gösterilmesi için tercih edilmesi gereken
görüntüleme yöntemidir. Olguda da IJV ve sigmoid sinüsteki
trombüs BT ile gösterilmiştir. BT’ye alternatif olarak yatak ba-
şında yapılabilecek olan doppler ultrasonografi gelir. Ancak bu
yöntem daha az invazif olmasına rağmen klavikula ve manbidu-
lanın altındaki daha derin bölgelerde trombüsü saptamada daha
az duyarlıdır (5).
Tedavi uzun süreli (3-6 hafta) β-laktamaz inhibitörü içeren,
F.necrophorum ve oral streptokları kapsayan antibiyotik kulla-
nımını ve gereken vakalarda cerrahi drenajı gerektirir. Antiko-
agulasyonun etkisi tam olarak gösterilememişse de trombüste
büyüme olmadığı sürece genellikle endike değildir. IJV’nin
ligasyonu sadece kontrol edilemeyen sepsis olgularında ve an-
tibiyotik kullanımına rağmen devam eden septik emboliler-
de endikedir (5). Enfeksiyon IJV’e ulaştığı zaman hematojen
yayılım olabilir ve çeşitli komplikasyonlar gelişebilir. Bunlar
akciğerde septik emboli, akciğer absesi, ampiyem, plevral efüz-
yon, septik artrit, osteomiyelit, karaciğer absesi, beyin absesi,
menenjit, kavernöz sinüs trombozu gibi merkezi sinir sistemi
komplikasyonları, yumuşak doku abseleri, kutanöz püstüller ve
septik şoktur. Hızlıca tanı konup antibiyoterapi başlanmadığı
takdirde komplikasyonlar kaçınılmaz olarak ölüme kadar vara-
bilmektedir (6).
Sonuç
Lemierre sendromu klasik olarak sıklıkla sağlıklı, genç bireyleri
etkileyen ateş, boyunda şişlik, boğaz ağrısı, pulmoner tutulum
ve artralji semptomlarıyla birliktelik gösteren nadir bir hastalık
olarak tanımlanır. Çalışmamızda kronik otit komplikasyonuna
sekonder gelişen Lemierre sendromu olan bir hastayı sunduk.
Başlangıçtaki klinik tablo hafif ve atipik seyredebilmekle bir-
likte erken ve doğru teşhis için Lemierre sendromunun akılda
tutulması gerektiğini ve şüpheci olmakta fayda olduğunu düşün-
mekteyiz.
Informed Consent: Written informed consent was obtained
from the patient who participated in this case.
Peer-review: Externally peer-reviewed.
Author Contributions: Concept - S.G., G.T.; Design - G.T.,
S.G.; Supervision - C.B., T.K.; Funding - C.B., T.K.; Materials
- S.G., K.Ö.; Data Collection and/or Processing - G.T., K.Ö.;
Analysis and/or Interpretation - K.Ö., C.B.; Literature Review
- G.T., S.G.; Writing - G.T., S.G.; Critical Review - K.Ö., T.K.;
Other - G.T., S.G.
Conflict of Interest: No conflict of interest was declared by the
authors.
Financial Disclosure: The authors declared that this study has
received no financial support.
Hasta Onamı: Yazılı hasta onamı bu olguya katılan hastadan
alınmıştır.
Hakem değerlendirmesi: Dış bağımsız.
Yazar Katkıları: Fikir - S.G., G.T.; Tasarım - G.T., S.G.;
Denetleme - C.B., T.K.; Kaynaklar - C.B., T.K.; Malzemeler
- S.G., K.Ö.; Veri Toplanması ve/veya İşlemesi - G.T., K.Ö.;
Analiz ve/veya Yorum- K.Ö., C.B.; Literatür Taraması - G.T.,
S.G.; Yazıyı Yazan - G.T., S.G.; Eleştirel İnceleme - K.Ö., T.K.;
Diğer- G.T., S.G.
Çıkar Çatışması: Yazarlar çıkar çatışması bildirmemişlerdir.
Finansal Destek: Yazarlar bu çalışma için finansal destek alma-
dıklarını beyan etmişlerdir.
Kaynaklar
1. M Baig, J Rasheed, D Subkowitz, J Vieira. A Review Of Lemierre
Syndrome. The Internet Journal of Infectious Diseases 2005; 5: 2.
Turkish Archives of Otolaryngology 2014
DOI:10.5152/tao.2014.629
Turhal et al.
Lemierre's Syndrome Secondary to Otitis Media
2. Chirinos JA, Lichtstein DM, Garcia J, Tamariz LJ. The evolu-
tion of Lemierre syndrome: report of 2 cases and review of the
literature. Medicine (Baltimore) 2002; 81: 458-65.
[Cross-
Ref ]
3. Kuppalli K, Livorsi D, Talati NJ, Osborn M. Lemierre’s syndro-
me due to Fusobacterium necrophorum. Lancet Infect Dis 2012; 12:
808–15.
[CrossRef]
4. Lustig LR, Cusick BC, Cheung SW, Lee KC. Lemierre’s syndro-
me: Two cases of postanginal sepsis. Otolaryngol Head Neck Surg
1995; 112: 767–72.
[CrossRef]
5. Golpe R, Marín B, Alonso M. Lemierre’s syndrome (necrobacillo-
sis) Postgrad Med J 1999; 75: 141–4.
6. Human infection with Fusobacterium necrophorum (Necrobacillosis), with a
focus on Lemierre’s syndrome Clin Microbiol Rev, 20 (2007), pp. 622-65.
[CrossRef]
Turkish Archives of Otolaryngology 2014
DOI:10.5152/tao.2014.629
Turhal et al.
Lemierre's Syndrome Secondary to Otitis Media
Dostları ilə paylaş: |